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Meningocele intrasacro oculto: Presentación de 5

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Meningocele intrasacro oculto: Presentación de 5
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Meningocele intrasacro oculto: Presentación de 5 casos clínicos y revisión de
la literatura
J.1. Pinto Rafael; R. Carda; L. Cerezal**; A. Vázquez-Barquero; F. Sanz; EJ. Figols* y J.M. Izquierdo
Servicio de Neurocirugía. * Servicio de Anatomía Patológica. Hospital Universitario Marqués de Valdecilla. (Cantabria).
Resonancia Magnética Hospital Santa Cruz de Liencres. (Cantabria).
Resumen
Presentamos 5 pacientes diagnosticados y tratados
de meningocele intrasacro oculto. Analizamos las diferentes teorías patogénicas, el cuadro clínico y el papel
que desempeñan los diferentes estudios neurorradiológicos, destacando el de la resonancia magnética en el
diagnóstico y correcta evaluación preoperatoria de esta lesión. Igualmente se exponen los hallazgos quirúrgicos, la técnica empleada y los hallazgos anatomopatológicos de la pared del quiste.
PALABRAS CLAVE: Meningocele intrasacro oculto.
Meningocele. Quiste meníngeo intrasacro oculto. Quistes
sacros. Disrafismo espinal oculto.
Occult intrasacral meningocele: report of five cases and review of the literature
Summary
We evaluated five patients who had occult intrasacral meningocele. Theories regarding the pathogenesis
of the lesion are reviewed. The clinical features, radiological findings, the role of magnetic resonance imaging in the preoperative evaluation, the gross appearance of the lesion at surgery, the-surgical technique,
used and the histopathological features of the cyst wall
are presented.
KEY WORDS: Occult intrasacral meningocele. Meningocele. Occult intrasacral meningeal cysts. Sacral cysts. Occult spinal dysraphism.
Introducción
El meningocele intrasacro oculto (quiste extradural
congénito, divertículo meníngeo) es una malformación
Neurocirugía 1999; 10: 233-239.
** Unidad de
quística expansiva situada en el canal sacro, en comunicación con el espacio subaracnoideo del fondo de saco dural, que se incluye dentro de los quistes meníngeos espinales6.? .11.18.23.24.28.30.
Wilkins y Odom29 en 1976, clasificaron los quistes meníngeos espinales en cinco categorías, siendo una de ellas
el meningocele intrasacro oculto. Posteriormente Nabors y
cols. '8 en 1988, presentaron una clasificación más precisa,
que divide los quistes meníngeos espinales en tres categorías:
Tipo 1: Quistes meníngeos extradurales sin raíces nerviosas.
lA - Quiste meníngeo extradural (quiste aracnoideo
extradural).
lB - Meningocele sacro (meningocele intrasacro oculto).
Tipo II: Quistes meníngeos extradurales que contienen
raíces nerviosas. (Quistes perineurales de Tarlov, ectasia o
megasaco, saco dural en forma de guante, divertículos de
las raíces nerviosas).
Tipo III: Quiste meníngeo intradural, (quiste aracnoideo intradural).
El meningocele intrasacro oculto (quiste meníngeo extradural tipo lB de la clasificación de Nabors y cols., es
una entidad poco frecuente que se presenta generalmente
entre la tercera y cuarta década de la vida, como un cuadro clínico insidioso de dolor en extremidades inferiores,
con o sin síntomas radiculares, disfunción de esfínteres y
alteraciones sensitivas 10.
Se trata de lesiones de probable origen congénito que
podrían incluirse dentro del grupo de disrafismos espinales. Pueden asociarse con espina bífida oculta, lipomas intraespinales, descenso del cono medular por filum terminal corto, hiperqueratosis sacra, neurofibromatosis y meningocele anteriorl.l·· 2¡.
La radiología convencional muestra únicamente signos
indirectos, observándose una erosión ósea, ensanchamiento muy importante del canal sacro pudiendo decir que es
un signo patognomónico junto con el lipoma de esta región y ocasionalmente anomalías óseas lumbosacras congénitas asociadas. La mielografía y la tomografía axial
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Fig. 1.- Aspecto a poco aumento de la estructura del meningocele: Se observa la capa externa (parte superior de la
foto) compacta, de aspecto parecido a la duramadre y la
parte interna más fina y laxa similar a la aracnoides. Masson, x 25.
computarizada (TC) permiten el diagnóstico de los quistes
meníngeos, aunque no pueden diferenciar entre las dos categorías de quistes extradurales5 • En la actualidad la resonancia magnética (RM) es la técnica diagnóstica de elección, permitiendo una adecuada caracterización preoperatoria de estas lesiones 5•
El meningocele intrasacro oculto es una patología infrecuente, con escasas publicaciones relacionadas. El propósito de este artículo es exponer las diferentes teorías
etio-patogénicas, el cuadro clínico, los hallazgos quirúrgicos, la técnica empleada y los hallazgos histopatológicos
de la pared del quiste. Se incide en la utilidad de los diferentes estudios neurorradiológicos, destacando el papel de
la resonancia magnética en el diagnóstico y correcta evaluación preoperatoria de esta lesión.
Casos clínicos
Caso 1
Varón de 18 años de edad, con antecedente, en la edad
escolar, de dificultad para la micción. En los últimos años
se añadieron trastornos del esfínter rectal con incontinencia de esfuerzo y posteriormente dolor lumbosacro fijo
que aumentaba con las maniobras de Valsalva. En la exploración se apreció anestesia en silla de montar como
único dato de interés. La radiología convencional y la TC
mostraron ensanchamiento del canal raquídeo sacro. En la
mielografía se encontraron quistes radiculares en varias de
las raíces sacras y un gran quiste intrasacro. Se le realizó
una laminectomía sacra con evacuación del quiste y cierre
de la Gomunicación con el fondo de saco dural. La evolución fue favorable, desapareciendo el dolor y la hipoestesia y disminuyendo significativamente la sintomatología
esfinteriana.
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Neurocirugía
Fig. 2.- Detalle de la pared: Ausencia de tejido nervioso.
Obsérvese la presencia de vasos de tipo venoso en la capa
aracnoidea (parte inferior de la foto). HE, x 40.
Caso 2
Varón de 21 años, con historia de paresia progresiva
tras traumatismo lumbar 11 años antes, que dejó como secuela atrofia del miembro inferior derecho. En los últimos
años se agregó afectación vesical progresiva con episodios
de retención aguda. En las radiografías lumbosacras y en
la TC se demostró una espina bífida oculta y ensanchamiento del canal sacro. En el estudio mielográfico se visualizó un gran quiste meníngeo intrasacro en comunicación con el fondo de saco dural y un filum terminale grueso. Se realizó laminectomía sacra, con evacuación del
quiste y cierre de la comunicación con el saco dural. La
sintomatología neurológica desapareció por completo persistiendo únicamente los trastornos paréticos residuales en
el miembro inferior derecho.
Caso 3
Varón de 47 años con antecedente de lumbalgias de
varios años de evolución que aumentaban con la maniobra
de Valsalva y se irradiaban a miembro inferior derecho
por territorio de raíces S2-S3. En la exploración clínica se
evidenció hipoestesia en silla de montar. La radiología
lumbosacra y la TC mostraron un ensanchamiento del canal raquídeo sacro. En la mielografía y en la RM se evidenció un quiste meníngeo sacro S2-S3, tipo 1 de Nabors
y cols. con componente compresivo sobre el saco dural.
Se realizó laminectomía con evacuación del quiste, así como cierre de la comunicación con el fondo de saco dural.
Al año de la cirugía, el paciente presentaba lumbalgias
que no reqberían tratamiento médico.
Caso 4
Mujer de 43 años, con antecedente de fractura sacrococcígea a los 33 años de edad, que aqueja lumbalgia de
varios años de evolución con irradiación a miembro infe-
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Fig. 3.- Mielografía. Proyección antero-posterior que
muestra un voluminoso quiste meníngeo en comunicación
con elfondo de saco dura!.
Neurocirugía
Fig. 4.- Mielografía. Proyección lateral. 5e evidencia
con claridad el pedículo de comunicación del quiste con el
espacio subaracnoideo y el festoneamiento posterior ("scal!oping") del cuerpo vertebral 52.
rior derecho, en territorio de raíces L5-S2, que aumenta
con los movimientos de Valsalva. En la exploración, se
observa dolor a la percusión sobre apófisis espinosas sacras, fasciculaciones en el muslo derecho con reflejo patelar abolido, así como hipoestesia en dermatoma S 1 derecho. En la radiología lumbosacra se observaba agrandamiento del primer agujero sacro del lado derecho con márgenes escleróticos. La RM demostró una lesión quística,
con importante remodelación ósea y ensanchamiento secundario del canal raquídeo. Se le realizó una laminectomía con evacuación del quiste y cierre de la comunicación
con el fondo de saco dural, encontrándose asintomática a
los 3 años de la cirugía.
percusión sobre apófisis espinosas sacras, marcha con
claudicación álgica, reflejo patelar abolido, Lasege bilateral con Bragard positivo, paresia 4/5 a la flexo-extensión
de ambos pies, así como hipoestesia en dermatoma S 1 derecho. En la radiología lumbosacra se observaba agrandamiento del primer agujero sacro del lado derecho con márgenes escleróticos. La RM demostró una lesión quística,
con importante remodelación ósea y ensanchamiento secundario del canal raquídeo. Se le realizó una laminectomía con evacuación del quiste y cietTe de la comunicación
con el fondo de saco dural, encontrándose asintomática en
el momento del alta hospitalaria.
Caso 5
Mujer de 51 años, con antecedentes de lumbalgia de 7
años de evolución, en los últimos meses con irradiación a
rodilla cara anterior de la pierna, que aumenta con la marcha y ocasionalmente con Valsalva, que es bilateral en las
últimas semanas. En la exploración, se observa dolor a la
En todos los casos el estudio histopatológico reveló
una lesión sacular vacía, con ausencia total de tejido nervioso, lo que excluía el diagnóstico de mielomeningocele.
Mostraba una disposición tisular de tipo meníngeo, (Fig.
1) caracterizada por una capa externa de tejido colágeno
compacto laminar similar a la duramadre, y otra más in-
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Fig. 5.- Corte axial potenciado en TI (650 TR 20TE). Se
observa un quiste extradural con remodelación del cuerpo
vertebral S2 y ensanchamiento del canal sacro. La raíz S3,
por fuera del quiste, está desplazada anteriormente.
terna de aspecto más laxo (aracnoides) con presencia de
vasos de tipo venoso (Fig. 2).
Discusión
Patogenia
La patogénesis de los quistes meníngeos es controvertida, siendo el mecanismo exacto responsable de su formación desconocido. 5 Se ha planteado un origen traumático, degenerativo e inflamatorio, pero la mayoría de los casos son idiopáticos, de probable origen congénito 17 .2o.25. Se
ha atribuido l8 el origen de los quistes meníngeos tipo 1
tanto a divertículos congénitos durales 5 como a herniación
de la aracnoides a través de un defecto dural congénito.
Aunque puede encontrarse revestimiento aracnoideo en la
pared del quiste, con frecuencia únicamente se observa
una pared fibrosa, lo que apoyaría la primera de estas teorías. Posiblemente deriven directa o secundariamente de
proliferación aracnoidea espinaP.
El origen congénito de los quistes meníngeos se sustenta también en estudios que muestran tendencia familiar
o asociación con anomalías congénitas como enfermedad
de Von Recklinghausen, enfermedad de Milroy, distiquiasis, síndrome de Marfan, espondilitis anquilosante, espina
bífida oculta, canal sacro abierto o fusión de elementos
posteriores de vértebras lumbosacras 5•2 1.28. En nuestra serie,
sólo uno de los casos tenía disrafismo espinal.
En dos de nuestros pacientes existía antecedente de
traumatismo lumbosacro importante, que podría tener alguna relación con el desarrollo de los quistes.
Los meningoceles intrasacros ocultos se encuentran
en comunicación con el espacio subaracnoideo por medio
de un estrecho pedículo que generalmente permite el paso
libre de LCR. Probablemente por un mecanismo de vál-
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Neurocirugía
Fig. 6.- Corte axial potenciado en T2* (500 TR 20TE,
ángulo de 20°) al mismo nivel de la imagen previa. Se evidencia la fina pared quística y la relación con la raíz nerviosa, permitiendo diferenciar con facilidad entre las dos categorías de quistes meníngeos extradurales.
vula o por cambios hidrostáticos a lo largo del neuroeje
se producirían entradas intermitentes del LCR, con expansión lenta y progresiva del quiste que afecta a los elementos intrarraquídeos y al marco óseo, alterando su
morfología de forma característica. La presión pulsátil del
LCR sería responsable de la erosión ósea I6 . 17 • Algunos autores postulan la presencia de células secretoras libres en
el interior del quiste o en su pared, aunque no se han
identificad06 •
Presentación clínica
El meningocele intrasacro oculto es una patología infrecuente que se presenta generalmente entre la tercera y
la cuarta décadas de la vida, con un cuadro clínico insidioso de dolor en extremidades inferiores, con o sin síntomas
radiculares, así como disfunción de esfínteres, sobre todo
el vesical, y alteraciones sensitivas WJ . 15 •
El dolor en las extremidades inferiores, que generalmente aumenta con la maniobra de Valsalva, es el síntoma
más frecuente, ocurriendo en aproximadamente el 80% de
los casos de la serie de French lO • Las parestesias en zona
perianal (50%), la debilidad de extremidades inferiores
(56%) y la disfunción esfinteriana (44%) serían otros síntomas frecuentes. En nuestra serie la presentación clínica
y frecuencia de los síntomas son similares.
Métodos de imagen
Los métodos diagnósticos de imagen incluirían radiología simple, TC, mielografía y RM.
La radiología simple tiene un papel muy limitado,
mostrando erosiones óseas en pedículos, láminas y cuerpos vertebrales sacros, con ensanchamiento secundario de
forámenes y del canal raquídeo sacro. No obstante, estos
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Fig. 7.- Corte sagital potenciado en TI (650 TR 20TE).
Se evidencia comunicación con el fondo de saco dural (flecha) y la erosión del muro posterior del cuerpo vertebral S2.
signos son inespecíficos y ocurren también en casos de tumores de la médula espinal y meninges 5 • También pueden
encontrarse anomalías óseas asociadas de origen congénito, como espina bífida, ensanchamiento del hiatus sacro,
lumbarización de primera vértebra sacra, hemivértebra y
escoliosis 2.59.12.19.2w. En los cuatro casos presentados se observaron signos de erosión ósea en la radiología simple y
en uno de ellos asociación con espina bífida.
La TC es de especial utilidad en determinar los cambios
morfológicos, en particular, las erosiones óseas. Muestra un
ensanchamiento del canal vertebral, ocasionado por una lesión quística homogénea, isodensa al LCR. Los agujeros de
conjunción pueden estar también agrandados. La TC tiene
un valor limitado para diferenciar entre los diferentes tipos
de quistes meníngeos, dado que no puede determinarse la
relación de las raíces nerviosas con el quiste 2.5.l2.
La mielografía y la Te mielografía (TCM) generalmente demuestran la comunicación del quiste con el espacio subaracnoideo en el estudio convencionaFl8 (Figs. 3 y
4). No obstante, es preciso tener en cuenta que, con el pa-
Fig. 8.- Corte sagital potenciado en T2 (2500 TR 90 TE).
Se observa un quiste meníngeo tipo 1 de menor tamaño,
isointenso al LCR.
ciente en decúbito prono, con frecuencia los quistes situados en localización posterior no se rellenan en la rnielografía. Algunos tractos fistulosos muy estrechos pueden
no evidenciarse en el estudio inicial. La realización de
mielografía o de TCM retardadas, a las 24-48 horas 5.7. 16
permite detectar esta conexión. En ocasiones, incluso con
la realización de estudios retardados, la comunicación no
se detecta 13· 15 • En los tres pacientes de nuestra serie a los
que se les practicó estudio mielográfico se detectó la conexión en el estudio convencional.
La RM gracias a su capacidad de estudio multiplanar y
a una mejor caracterización tisular permite determinar con
precisión la localización, el tamaño, las características de
señal, la extensión intra o extradural y la relación del quiste con las raíces nerviosas, (Figs. 5 y 6) permitiendo un
diagnóstico más preciso de estos quistes meníngeos.
La existencia o no de comunicación con el espacio subaracnoideo, puede determinarse en RM directamente,
mediante la visualización del cuello del tracto fistuloso
(Fig. 7) o indirectamente, valorando las características de
señal del LCR en T2. Los meningoceles sacros ocultos
tienen un pedículo en el vértice caudal del saco dural, ge237
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neralmente adyacente a las raíces dorsales sacras o al nervio coccigeo. El grado de comunicación determina la intensidad y homogeneidad de la señal del quiste. Cuando
existe comunicación, el quiste presenta una señal ligeramente más intensa que el LCR del espacio subaracnoideo,
en secuencias T2,2 (Fig. 8) dado que las pulsaciones del
LCR causan disminución de la señal en el LCR del espacio subaracnoideo. Deben realizarse secuencias sin compensación de flujo, ya que esta compensación puede hacer
desaparecer las sutiles diferencias de intensidad de señal
entre LCR y quiste meníngeos. Los quistes sin comunicación con el espacio subaracnoideo pueden mostrar una hiperseñal homogénea, mayor que la del LCR.
La mielografía y la TCM permiten demostrar de forma
fiable la comunicación,15.ls pero con dos desventajas con
respecto a la RM, su invasividad y la necesidad frecuente
de imágenes retardadas'· 5.26 •
La RM facilita el diagnóstico diferencial con otras lesiones raras como neurinomas y quistes sinoviales. En casos aislados (neurinomas quísticos), puede ser necesaria la
inyección de contraste paramagnético.
La RM es el método más sensible y específico en el
diagnóstico de los quistes meníngeos espinales, permitiendo una adecuada valoración preoperatoria de estas lesiones. En dos de nuestros casos se realizó estudio de RM,
que determinó con precisión la localización, tamaño, erosión de estructuras óseas, relación del quiste con las raíces
nerviosas y la comunicación con el espacio subaracnoideo.
Tratamiento
El tratamiento de los quistes meníngeos extradurales
es quirúrgico y consiste en laminectomía sacra, evacuación del quiste, y cierre de la comunicación con el fondo
de saco dura!. También es recomendable la eliminación de
toda la pared del quiste, aunque en nuestra serie sólo se
pudo realizar en dos pacientes. Es posible realizar el vaciamiento y cierre de la comunicación por medio de endoscopia, como lo ha realizado Raftopoulos en un meningocele anterior22 .2J • En la inspección quirúrgica y en el estudio histológico la presencia o ausencia -de raíces nerviosas permite diferenciar entre los dos tipos de quistes meningeos extradurales.
El diagnóstico no se puede hacer exclusivamente sobre
la base de los hallazgos histopatológicos. La pared del
quiste está formada por tejido fibroso compacto. Aunque
se ha descrito la presencia de aracnoides, no se encuentra
en la mayoría de los casos publicados. En ninguno de
nuestros pacientes se demostró revestimiento aracnoideo
de los quistes en el estudio histológico. Algunos autores
han descrito la presencia de hemosiderina en la pared del
quiste, atribuyendo su origen a un traumatismo previo. Para Nabors 1S se trataría de un hallazgo asociado sin relación
etiológica.
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Neurocirugía
Conclusión
El meningocele intrasacro oculto o quiste extraduraltipo lB de la clasificación de Nabors, es una patología infrecuente, generalmente de origen congénito. En nuestra
serie, dos casos tenían antecedente traumático, no pudiendo descartar su relación en el desarrollo de los quistes.
El diagnóstico debe sospecharse ante un cuadro clínico
insidioso y presencia de alteraciones radiológicas en la región lumbosacra. La RM permite el diagnóstico preoperatorio y un planteamiento quirúrgico adecuado.
El tratamiento consiste en la evacuación del quiste con
cierre del pedículo de comunicación con el espacio subaracnoideo y si es posible, resección de la pared del quiste.
La evolución postoperatoria suele ser buena.
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